Possibilities of the Health Utilities Index questionnaire in assessing the quality of life of children with disabilities

Irina V. Vinyarskaya; Винярская Ирина Валериевна; Rimma N. Terletskaya; Терлецкая Римма Николаевна; Vladislav V. Chernikov; Черников Владислав Владимирович; Elena V Antonova; Антонова Елена Вадимовна; Andrey P. Fisenko; Фисенко Андрей Петрович

doi:10.17816/KMJ89957

Possibilities of the Health Utilities Index questionnaire in assessing the quality of life of children with disabilities

Authors: Vinyarskaya I.V.¹, Terletskaya R.N.¹, Chernikov V.V.¹, Antonova E.V¹, Fisenko A.P.¹
Affiliations:
1. National Medical Research Center for Children's Health
Issue: Vol 103, No 6 (2022)
Pages: 996-1004
Section: Social hygiene and healthcare management
Submitted: 09.12.2021
Accepted: 21.09.2022
Published: 02.12.2022
URL: https://kazanmedjournal.ru/kazanmedj/article/view/89957
DOI: https://doi.org/10.17816/KMJ89957
ID: 89957

Cite item

Full Text

Abstract
Full Text
About the authors
References
Supplementary files
Statistics

Abstract

Background. Currently, in the Russian Federation, the criteria for establishing disability do not take into account the assessment of the quality of life, while in developed countries this indicator is a mandatory component of examination programs and evaluation of the effectiveness of treatment and rehabilitation. In Russian pediatrics, research on the development of indicators of the quality of life in children with chronic disabling diseases has begun, this work is a continuation of this direction.

Aim. To assess the quality of life of disabled children with various somatic diseases using all the possibilities of the Health Utilities Index questionnaire.

Material and methods. A survey of 213 patients aged 5 to 18 years with chronic diseases with the status of a “disabled child” and their legal representatives was conducted using the Russian version of the international general questionnaire Health Utilities Index. Statistical analysis was performed using the SPSS software package version 26.0. The Kruskal–Wallis test and Dunn's posterior test were used.

Results. During the study, multi-attribute utilitarian indices were developed for each group of children, which ranged from 0.67±0.3 (95% confidence interval 0.55–0.78) in patients with rheumatological diseases to 0.85±0.21 (95% confidence interval 0.79–0.91) in children with heart disease and statistically significantly (p <0.001) were lower than in healthy children (0.9±0.17; 95% confidence interval 0.87–0.92). The features of one-attribute utilitarian indices depending on the class of the disease have been established. An analysis of the level and degree of functioning disorders showed that the most common and frequent for children with disabilities in the studied groups were emotional disorders; problems associated with the presence of pain; disability caused by a sense of cognitive deficit. For the first time, to determine the “categories” of the severity of violations an approach according to a multi-attribute utilitarian index was used.

Conclusion. The quality of life in children with disabilities, reduced compared to healthy peers, has nosological features; the most pronounced decrease in the quality of life was noted in children with skin diseases and rheumatological diseases.

Keywords

child population, childhood disability, quality of life, Health Utilities Index, utility indexes, dysfunction, disability criteria

Full Text

Актуальность

Данные литературы свидетельствуют о том, что по-прежнему сохраняются проблемы учёта детской инвалидности в Российской Федерации [1]. В настоящее время в соответствии с постановлением Правительства Российской Федерации «Медико-социальная экспертиза проводится, исходя из комплексной оценки состояния организма гражданина на основе анализа его клинико-функциональных, социально-бытовых, профессионально-трудовых и психологических данных с использованием классификаций и критериев, утверждаемых Министерством труда и социальной защиты Российской Федерации» [2, 3].

Вместе с тем, экспертами Всемирной организации здравоохранения разработана Международная классификация функционирования, ограничений жизнедеятельности и здоровья детей и подростков, которая пока не внедрена в практическую деятельность в РФ. Кроме того, она включает только объективные критерии нарушения функций. В то же время необходимым условием изучения исходов различных хронических заболеваний, в том числе формирования инвалидности, считают оценку качества жизни (КЖ) пациентов, которая в развитых странах стала неотъемлемой частью программы их обследования [4–6].

Одним из самых оптимальных инструментов для изучения мнения пациента о своём здоровье в данном контексте можно считать международный опросник Health Utilities Index (HUI) [7]. Преимущество состоит в том, что с его помощью можно не только получить утилитарные индексы для расчёта критерия качественно прожитых лет жизни и последующего клинико-экономического анализа, но и оценить степени нарушения функционирования по каждому аспекту КЖ, включённому в структуру опросника, по разработанной автором системе. На данный момент это единственный опросник для детей в РФ, обладающий такими возможностями [8, 9]. Таким образом, субъективная информация, полученная с помощью данного инструмента, вкупе с объективными данными пациента может обеспечить комплексный подход к оценке состояния здоровья, установлению инвалидности, определению эффективности медицинских вмешательств [8].

В Российской Федерации исследования с использованием опросника HUI начались недавно, когда была создана русскоязычная версия опросника, опубликованы первые результаты [10].

Проведённые исследования позволили получить профили нарушения функционирования по данным опросника HUI у детей с различными хроническими инвалидизирующими болезнями, которые имели особенности в зависимости от заболевания/группы заболеваний. Следовательно, они могут быть использованы для получения информации о влиянии заболевания на ребёнка, степени нарушения его функционирования по тому или иному аспекту, для разработки и оценки эффективности реабилитации.

Цель

Представленная работа стала продолжением предыдущих исследований, целью которой было изучение КЖ детей-инвалидов с различными соматическими заболеваниями с использованием всех возможностей опросника HUI.

Материал и методы исследования

Исследование осуществляли в рамках научно-исследовательской работы ФГАУ «Национальный медицинский исследовательский центр здоровья детей» Минздрава России АААА-А19-119012590157-9 «Медико-социальные аспекты детской инвалидности в Российской Федерации». Было проведено однократное анкетирование 213 пациентов, находящихся на лечении в клиниках Научно-исследовательского института педиатрии ФГАУ «НМИЦ здоровья детей» с 05.2019 по 03.2020 и получавших медицинскую помощь в рамках системы обязательного медицинского страхования.

Критерии включения:
– возраст пациентов от 5 до 18 лет;
– наличие хронического соматического заболевания;
– наличие статуса «ребёнок-инвалид».

Критерии исключения:
– возраст до 5 лет;
– перенесённое в течение предшествующего анкетированию месяца острое заболевание;
– недостаточное знание русского языка пациентом старше 12 лет или родителем пациента до 12 лет.

При наличии когнитивных нарушений или тяжёлого общего состояния пациента старше 12 лет использовали Proxy-версию, предназначенную для заполнения представителями ребёнка. В нашем исследовании опросник заполняли родители.

Среди опрошенных мальчиков было 50,6%, девочек — 49,4%. Детей от 5 до 12 лет оказалось несколько меньше, чем от 12 до 18 лет, — 39 и 61% соответственно.

Заболевания, которые были причиной формирования инвалидности, у наблюдавшихся детей относились к различным классам болезней по Международной классификации болезней 10-го пересмотра:

– болезни системы кровообращения — 55 (26%) детей (кардиомиопатии, врождённые пороки сердца, тяжёлые нарушения ритма сердца);

– болезни органов пищеварения — 30 (14%) детей (язвенный колит, болезнь Крона);

– болезни кожи и подкожной клетчатки — 36 (17%) детей (псориаз, буллёзный эпидермолиз, очаговая склеродермия, тяжёлое течение атопического дерматита, тотальная универсальная алопеция);

– болезни костно-мышечной системы и соединительной ткани — 32 (15%) ребёнка (ювенильный идиопатический артрит, системные васкулиты, болезни соединительной ткани);

– болезни мочеполовой системы — 60 (28%) детей (хронический гломерулонефрит, наследственные нефропатии, тубулоинтерстициальный нефрит, гипоплазия почек).

Группу сравнения составили 223 здоровых ребёнка соответствующего возраста и пола, показатели КЖ которых были взяты из нашего предыдущего исследования [10].

Инструментом анкетирования стала русскоязычная версия международного общего опросника HUI [8, 9].

Опросник включает 15 вопросов, представленных в двух версиях — для детей от 5 до 12 лет путём опроса законных представителей (HUI23P2RU.15Q, Proxy-версия), для детей от 12 лет путём самооценки (HUI23S2RU.15Q, Self-версия). Опросник оценивает КЖ пациента за предыдущие 2 нед.

Для представления результатов была выбрана классификационная система Health Utilities Index Mark 3 (HUI3), включающая 8 атрибутов (аспектов КЖ) — зрение, слух, речь, способность передвигаться, мелкую моторику, эмоции, когнитивные способности, боль [7].

Согласно авторской методике, с помощью данного инструмента можно вычислить следующее:

– мультиатрибутный утилитарный индекс (HUI3), представляющий собой единое итоговое значение по всем шкалам (от –0,36 до 1,0), описывающий общий уровень КЖ, который в том числе можно использовать для подсчёта качественно прожитых лет жизни;

– одноатрибутные утилитарные индексы (от –0,36 до 1,0), представляющие собой среднее значение по каждой шкале (атрибуту), представленной в опроснике, и описывающие особенности различных аспектов КЖ;

– уровни (степени) нарушения функционирования (в оригинальном варианте опросника — levels into disabilities categories), представленные в баллах от 1 (нормальное функционирование, отсутствие нарушений) до 5–6 (тяжёлое нарушение).

Все термины, описывающие опросник и классификационную систему, являются переводом авторских терминов и общеприняты в мировой литературе для понимания результатов, полученных в разных странах.

Кроме того, оценивали общую степень нарушения функционирования по предложенной одним из авторов опросника системе так называемых «категорий» тяжести, определяемых по уровню общего показателя HUI3, но рассчитанных не на основе утилитарных индексов, а на балльной оценке нарушений функционирования по каждому аспекту [11]. Согласно этой методике, нарушения функционирования можно считать лёгкими (mild disability) при показателе HUI3 от 0,89 до 0,99; умеренными (moderate disability) — от 0,70 до 0,88, выраженными (severe disability) — меньше 0,70.

Статистический анализ осуществляли с помощью пакета программы SPSS (Statistical Package for the Social Sciences Inc., USA) версии 26.0. Проверка на нормальность распределения количественных показателей при числе исследуемых более 50 выполнена с помощью критерия Колмогорова–Смирнова с поправкой Лиллиефорса, а при числе исследуемых менее 50 использовали критерий Шапиро–Уилка. Также дополнительно применяли визуальный метод — анализ гистограммы.

В связи с тем, что значения показателей не подчинялись нормальному распределению, для анализа количественных данных использовали непараметрические методы статистического анализа.

Принимая во внимание, что значение шкал определяется незначительным диапазоном, описания количественных показателей проводили с помощью средних арифметических величин (M) и стандартных отклонений (SD), границ 95% доверительного интервала (95% ДИ).

При сравнении нескольких выборок количественных данных использовали критерий Краскела–Уоллиса. В том случае, если рассчитанное значение критерия Краскела–Уоллиса превышало критическое, различия показателей считали статистически значимыми. В противном случае признавали верной нулевую гипотезу.

В случае обнаружения статистически значимых различий между группами дополнительно проводили парное сравнение совокупностей при помощи апостериорного критерия Данна.

Вероятность ошибки р <0,05 расценивали как значимую, р <0,01 — очень значимую, р <0,001 — максимально значимую.

Результаты

По общему показателю HUI3 (общее КЖ) исследованные группы различались между собой с высоким уровнем статистической значимости. Метод попарных сравнений показал значимое снижение HUI3 пациентов каждой группы по сравнению со здоровыми детьми, кроме детей с болезнями системы кровообращения (р <0,001), а также более низкий показатель у детей с ревматологическими заболеваниями по сравнению с пациентами с болезнями сердца (р=0,004).

Что касается отдельных аспектов, описывающих КЖ в формате данного опросника, то различия между группами не были выявлены только по шкалам «Слух» и «Речь». Несмотря на то обстоятельство, что были обнаружены различия по шкале «Зрение», более низкий уровень отмечен только у пациентов с ревматологическими заболеваниями по сравнению со здоровыми детьми, на уровне тенденции (р=0,051, попарные сравнения).

По аспекту «Способность передвигаться» различия были выявлены между группой ревматологических пациентов и здоровыми детьми (р <0,001). Мелкая моторика также оказалась нарушенной в этой группе обследованных (р <0,001 по сравнению со здоровыми).

Анализ шкалы «Когнитивные способности» показал снижение у дерматологических больных по сравнению со здоровыми респондентами (р <0,001), а также по сравнению с пациентами кардиологического профиля (р=0,031). Данный аспект КЖ, согласно нашим результатам, страдал также у детей с болезнями почек (р=0,023 в сравнении со здоровыми).

Наиболее общие проблемы нарушения КЖ у детей-инвалидов отмечены по таким аспектам, как «Эмоции» и «Боль». Так, уровень шкалы «Эмоции» оказался значимо снижен во всех группах пациентов по сравнению со здоровыми (р <0,001 в попарных сравнениях), а у детей с патологией желудочно-кишечного тракта ниже, чем у респондентов с заболеваниями сердца (р=0,046).

Снижение КЖ, связанное с наличием боли, было установлено у пациентов с гастроэнтерологической патологией (р=0,042), болезнями кожи (р=0,004) и, особенно, ревматологическими заболеваниями (р <0,001) в сравнении с группой здоровых детей, а также пациентами с заболеваниями сердца.

При анализе степени выраженности нарушений по выявленным аспектам КЖ у детей с ревматологическими заболеваниями они были установлены в 30% случаев по шкале «Зрение», причём у 10,4% нарушения оказались выраженными. В этой же группе у пятой части пациентов было выявлено нарушение способности передвигаться, в 13,8% носящее выраженный характер. Нарушение мелкой моторики, также характерное для этой патологии и установленное в данном исследовании, отметили 27,6% респондентов, из которых 10,4% определены как «выраженные».

Особенности нарушения функционирования детей-инвалидов с различными хроническими заболеваниями по аспекту «Эмоции» представлены на рис. 1.

Рис. 1. Нарушения функционирования по шкале «Эмоции» в группах (%); ЖКТ — желудочно-кишечный тракт; *p <0,001; **p <0,05

Как видно из рис. 1, эмоциональные нарушения встречались чаще и были более выраженными у пациентов с патологией желудочно-кишечного тракта. На втором месте по значимости данного аспекта КЖ оказались дети-инвалиды с ревматологическими заболеваниями.

Рис. 2 иллюстрирует особенности самооценки частоты и выраженности боли у детей в зависимости от заболевания. Нарушения жизнедеятельности, связанные с наличием боли, в первую очередь были характерны для пациентов ревматологического профиля (75,9%). Почти в половине случаев отмечены лёгкие нарушения, практически у четверти детей — умеренные, в 3,5% — выраженные.

Рис. 2. Нарушения функционирования по шкале «Боль» в группах (%); ЖКТ — желудочно-кишечный тракт; *p <0,001; **p <0,05

Данный аспект оказался весьма значим и для пациентов с заболеваниями кожи, из которых 63,6% отметили нарушения той или иной степени выраженности.

Согласно ответам респондентов, снижение самооценки по аспекту когнитивных способностей оказалось наиболее актуальным для детей-инвалидов с заболеваниями кожи (рис. 3). Нарушение функционирования по данной шкале зафиксировано у 63,6% детей, причём у каждого третьего — умеренной и выраженной степени. На втором месте по частоте оказались пациенты с гастроэнтерологической патологией и болезнями почек, среди которых половина респондентов имели нарушения различной степени выраженности.

Рис. 3. Нарушения функционирования по шкале «Когнитивные способности» в группах (%); ЖКТ — желудочно-кишечный тракт; *p <0,001; **p <0,05

Используя подход по определению «категорий» тяжести нарушений, предложенный Feng [11], мы проанализировали общий HUI3 в группах по каждому пациенту. Выраженные нарушения функционирования чаще были у детей-инвалидов с болезнями кожи (36%) и ревматологическими заболеваниями (37,5%). Умеренные нарушения более характерны для гастроэнтерологических пациентов (57%) и детей с болезнями почек (40%). Бо́льшая часть респондентов с болезнями сердца имели лёгкую степень нарушения функционирования — 54,5%.

Обсуждение

Представленные результаты являются продолжением работы по формированию Национального каталога утилитарных индексов для последующего использования в научных исследованиях и практической деятельности. Национальные каталоги утилитарных индексов при различных хронических заболеваниях существуют во многих странах мира, они служат базой данных для расчёта QALY (от англ. quality-adjusted life-year — годы жизни с поправкой на качество) и проведения клинико-экономического анализа, на основании которого оценивают эффективность и приемлемость медицинских технологий. Использование утилитарных индексов другой страны нецелесообразно, так как КЖ населения может отличаться. С этой целью в РФ такой каталог для детей также начали создавать авторы настоящего исследования.

На предыдущем этапе впервые в отечественной педиатрии были разработаны утилитарные индексы и профили нарушения функционирования с использованием опросника HUI у здоровых и больных детей. Показатели здоровых детей могут быть использованы в качестве нормативных критериев. У пациентов с ювенильным идиопатическим артритом нарушения функционирования были отмечены почти по всем аспектам, кроме зрения, слуха и речи. У детей с заболеваниями сердца, сопровождающимися хронической сердечной недостаточностью, были нарушены способность передвигаться и когнитивные способности, отмечены эмоциональные нарушения и болевой синдром. У пациентов с муковисцидозом нарушения функционирования касались эмоций и боли. Самые выраженные нарушения по всем аспектам, составляющим опросник HUI, кроме слуха, отмечены у детей-инвалидов, нуждающихся в паллиативной помощи [10].

Настоящее исследование касается пациентов с хронической соматической патологией, имеющих статус «ребёнок-инвалид», для более точного понимания особенностей нарушения функционирования у данного контингента и пополнения Национального каталога утилитарных индексов. Кроме того, в работе использованы альтернативные возможности представления данных опросника HUI, такие как «категории» тяжести нарушений (инвалидности), что, по мнению авторов этого подхода, позволяет облегчать оценку, мониторинг и сравнение результатов различных клинических и медико-социальных групп, использовать данные в построении статистических моделей детерминант инвалидности [11].

Наиболее общими и частыми для детей-инвалидов в изучаемых группах оказались эмоциональные нарушения. Особенно значимыми и выраженными они были у пациентов с воспалительными заболеваниями кишечника, а также у ревматологических больных.

Нарушения функционирования, связанные с болью, присутствовали, в первую очередь, у детей с ревматологическими заболеваниями и болезнями кожи.

Ограничения жизнедеятельности, вызванные ощущением когнитивного дефицита, оказались характерными для большинства пациентов с тяжёлыми заболеваниями кожи. Мы предполагаем, что тяжёлые физические нарушения в данной группе (например, сильный зуд, и т.д.), а также психологические проблемы, возникающие у пациентов с обширными кожными дефектами, субъективно нарушают этот аспект КЖ.

Интересно отметить, что в нашем предыдущем исследовании [10] у ревматологических больных нарушения функционирования, связанные со зрением, отмечены только в 10,6% случаев, из них в 1,2% — выраженные, а у пациентов, опрошенных в данной работе, — в 30%, из них в 10,4% случаев — выраженные. Мы объясняем это включением в выборку только детей, имеющих инвалидность, соответственно, более тяжёлое течение заболевания, осложнения (например, увеит).

Зарубежных исследований, посвящённых оценке нарушений функционирования с использованием опросника HUI, также крайне мало, в отличие от изучения утилитарных индексов. Такого рода комплексных работ в доступной литературе удалось найти только две [12, 13]. В одной из них изучено КЖ детей с острым лимфобластным лейкозом в начале и через 2 года после окончания лечения [12]. В период индукции мультиатрибутный индекс составил 0,67±0,32, что сравнимо с таковым у детей-инвалидов с ревматологическими заболеваниями в нашем исследовании (0,67±0,3). Категория инвалидности уменьшилась с выраженной (0,67±0,32) до лёгкой (0,9±0,18) через 2 года, в то же время нарушения сохранялись по таким аспектам, как «эмоции», «способность передвигаться» и «боль», что также характерно и для ревматологических пациентов.

В многоцентровом исследовании H. Campbell и соавт. (2018), посвящённом последствиям гипотермии при перинатальной асфиксии, установлено, что общее КЖ в группе детей 6–7 лет, подвергшихся гипотермии, выше, чем в контрольной группе (мультиатрибутные индексы составили 0,746±0,4 против 0,658±0,45 соответственно) [13]. Наибольшие различия в уровнях нарушения функционирования были получены по шкалам «речь» и «мелкая моторика». Данные свидетельствуют о явных нозологических особенностях нарушения КЖ — так, в нашем исследовании не было отмечено нарушений по шкале «речь», а мелкая моторика страдала только у пациентов с ревматологическими заболеваниями. Кроме того, H. Campbell и соавт. проанализировали «категории» инвалидности в группах по общему баллу, таковая отсутствовала у детей, подвергшихся гипотермии/контрольной группы в 54%/39%; была лёгкой в 11%/15%; умеренной — в 10%/9%; выраженной — в 25%/36% случаев.

Основное ограничение исследования было связано с его дизайном. Изучение КЖ при различных хронических заболеваниях проведено только у детей, имеющих статус «ребёнок-инвалид».

Выводы

Качество жизни детей-инвалидов с изученными хроническими заболеваниями существенно ниже, чем здоровых детей, за исключением аспектов «Речь» и «Слух».
Общей чертой для всех пациентов являются эмоциональные проблемы и наличие болевого синдрома, однако степень их выраженности различна при разных заболеваниях.
Использование нового подхода к оценке качества жизни с определением «категорий» тяжести нарушений позволило установить, что наиболее выраженные нарушения имеют дети-инвалиды с болезнями кожи и ревматологическими заболеваниями.

Участие авторов. И.В.В. — руководство работой; Р.Н.Т. — составление базы данных анкетирования; В.В.Ч. — анализ результатов, обсуждение результатов, подготовка рукописи статьи; Е.В.А. — составление базы данных анкетирования, подготовка рукописи статьи; А.П.Ф. — постановка задачи, обсуждение результатов.
Источник финансирования. Исследование не имело спонсорской поддержки.
Конфликт интересов. Авторы заявляют об отсутствии конфликта интересов по представленной статье.

About the authors